Tabla 1. Resultados de LCR y líquido pleural.

Figura 1. Los cortes axial y coronal en TC (A) muestran una voluminosa colección líquida (*) parav...

Introducción

La incidencia de la fístula subaracnoidea de líquido cefalorraquídeo (LCR) como complicación neuroquirúrgica raquídea se estima en un 1.4%, comunicándose 56 casos de fístula subaracnoidea pleural de LCR en una revisión sistemática reciente1-6. La resonancia en secuencias T2 y mielográfica es un estudio no invasivo con alta sensibilidad (88.9%) para diagnóstico de fístulas de LCR6. Describimos aquí el manejo de un caso de fístula subaracnoidea pleural que requirió manejo quirúrgico.

Caso clínico

Mujer de 19 años, con antecedentes de ganglioneuroblastoma paravertebral izquierdo toracoretroperitoneal recidivado que requirió resección tres semanas previo a la consulta, en donde se realizó liberación en block del tumor observándose parte del mismo sobre la región anterolateral izquierda de columna vertebral en segmento D9-D11, resecándose de forma completa. En segmento D10, se evidenció durante el acto quirúrgico solución de continuidad de duramadre con salida de LCR con requerimiento de plástica dural.

Ingresó a la institución por cuadro clínico caracterizado por cefalea postural de intensidad 8/10 que cedió con el decúbito lateral, asociada a náuseas, vómitos y fiebre de 38ºC.

Al examen físico presentó presión arterial 90/60 mmHg, frecuencia cardíaca de 110 latidos por minuto, eupneica, saturación de oxígeno 98% al aire ambiente, temperatura axilar 37ºC, lúcida, Glasgow 15/15, sin signos meníngeos, buena movilidad de miembros, sensibilidad y marcha conservada. Se constató hipoventilación en base pulmonar izquierda, sin otros ruidos agregados.

Se realizó tomografía de tórax y cerebro sin contraste endovenoso donde se evidenció en la base pulmonar izquierda, voluminosa colección líquida de aspecto loculado, con escasas burbujas aéreas, asociada a colapso del parénquima pulmonar adyacente en el lóbulo inferior homolateral. Se realizó punción lumbar y toracocentesis, los resultados del estudio fisicoquímico y cultivo se muestran en la (Tabla 1).

Ante la sospecha de meningitis posquirúrgica se inició tratamiento empírico con vancomicina y meropenem a dosis meníngeas. Se realizó resonancia magnética de columna dorsolumbar y región toracoabdominal con gadolinio que evidenció voluminosa colección líquida paravertebral izquierda a nivel de la base pulmonar, hipointensa en T1 e hiperintensa en T2 con finos septos en su interior y con imágenes hipointensas en el sector cefálico principalmente, que impresionan corresponder a aire, de medidas aproximadas 119 x 70 x 111 mm asociado a realce periférico poscontraste. En secuencias coronal T2 y mielográfica se observó mínima solución de continuidad en las cubiertas meníngeas en el sitio quirúrgico sugestivo de fístula, estableciendo el diagnóstico de fístula subaracnoidea pleural (Figura 1).

Se realizó tratamiento conservador de la fístula de líquido cefalorraquídeo: cabecera de la cama a 0º grados y acetazolamida a dosis iniciales de 250 mg cada 12 hs. Ante progresión de cefalea ortostática de intensidad severa, incapacitante, y persistencia febril se decidió de forma multidisciplinaria el cierre quirúrgico de fístula de LCR.

Discusión

Recientemente se han analizado 56 casos de fístula subaracnoidea pleural. Las causas más comunes de fístula subaracnoidea pleural fueron las secundarias a una intervención quirúrgica (51.8%), traumatismo (26.8%), accidente automovilístico (17.9%) y otras causas (3.6%). En cuanto a la clínica, el derrame pleural fue el evento predominante en un 74.1% de los casos, siendo la cefalea postural el cuarto síntoma reportado en frecuencia luego del pneumoencéfalo y el hemopneumotórax.

La fístula subaracnoidea pleural de líquido cefalorraquídeo se puede clasificar en dos tipos. La fístula tipo 1 es la más común (81%) y se asocia a pérdida continua de LCR y derrame pleural. Los pacientes tienden a ser jóvenes y se estima una media de edad de 16 años. A su vez, se reportó un 15% de asociación con infección del sistema nervioso central o del derrame pleural3,6. La fístula tipo 2 se presenta en un 19% y se asocia a neumotórax hipertensivo y pneumoencéfalo. La media de edad suele ser de 42 años y se reporta posterior a un trauma en el 100% de los casos. El manejo suele ser conservador3,6.

Los métodos diagnósticos se basan fundamentalmente en la obtención de imágenes. El método más sensible para la detección de fístula de LCR subaracnoidea pleural es la mielografía por radioisótopos (sensibilidad 100%), seguida de la resonancia magnética en secuencias T2 y mielográfica (sensibilidad 88.9%)6,7. La B-2-transferrina es una sialotransferrina que se encuentra en condiciones normales en perilinfa, líquido cefalorraquídeo y humor acuoso y vítreo del ojo8. Su detección en muestra de líquido pleural tiene una sensibilidad alta, del 85.7%, y debería tenerse en cuenta como método no invasivo6.

El tratamiento puede ser conservador (42.9%) o quirúrgico (57.1%). Dentro de las conductas no invasivas se encuentra el drenaje pleural, mantener la posición supina, la colocación de un parche epidural hemostático, la ventilación no invasiva con presión positiva, entre otras. En cuanto al cierre quirúrgico de la fístula subaracnoidea pleural, se opta ante fístulas mayores, o con síntomas incapacitantes.

Se han reportado pocos casos de fístula abocada a cavidad pleural en donde el síntoma principal fuera la cefalea postural. En los casos de fístula subaracnoidea pleural el líquido pleural fue descrito como claro, con bajo recuento celular, glucosa equivalente a la glucemia y bajo recuento proteico, compatible con trasudado. La presencia de B-2-tranferrina en el líquido pleural tiene una sensibilidad del 85% para el diagnóstico de fístula subaracnoidea pleural. Sin embargo, dicho estudio no fue realizado en el caso de nuestra paciente. Finalmente, la resonancia magnética en secuencias T2 y mielográfica confirmó la sospecha diagnóstica de la fístula subaracnoidea pleural de LCR.

Al ser los síntomas inicialmente moderados, se optó por conducta conservadora, indicando posición en decúbito estricta a 180º grados y acetazolamida para disminuir la producción de LCR. Sin embargo, ante la progresión sintomática, se decidió intervención quirúrgica para el cierre de la misma.

Se deduce que la presión negativa ante la inspiración dirige el flujo de LCR desde una cavidad con alta presión (espacio subaracnoideo) hacia otra con menor presión relativa (cavidad pleural), y son necesarios los factores concomitantes de solución de continuidad de la duramadre, espacio subaracnoideo y pleura parietal, motivo por el cual los casos reportados de fístula subaracnoidea pleural son tan escasos.

Conflicto de interés

Se declara sin conflicto de interés.

1. Yadla S, Malone J, Campbell P, et al. Early complications in spine surgery and relation to preoperative diagnosis: a single-center prospective study. Neurosurg Spine 2010;13:360-6.

2. Lin SF, Weng HY. Postural Headaches Due to Cerebrospinal Fluid Leakage Through Subarachnoid-Pleural Fistula: A Case Report. Headache 2017;57(3):467-71.

3. Liang M, Moore E, Williams A, Marks J. Traumatic Subarachnoid Pleural Fistula. J Trauma 2008;65:1155-61.

4. Shamji M, Sundaresan S, Da silva V, Seely J, Shamji F. Subarachnoid-Pleural Fistula: Applied Anatomy of the Thoracic Spinal Nerve Root. ISRN Surg 2011;2011:168959.

5. Kono M, Koda M, Abe T, et al. Positive-pressure ventilation attenuates subarachnoid-pleural fistula after thoracic spinal surgery: A report of two cases. J Orthop Surg (Hong Kong) 2019;27(3):2309499019865470.

6. Yang W, Ge M, Chen C, Zeng Q. Diagnose and treatment of traumatic pleural-subarachnoid fistula in children: A case report and systematic review. Chin Neurosurg J 2020;6:27.

7. Karabayir N, Demirkol D, Isik OA, Dolas I, Sencer A. Subarachnoid-pleural fistula in a child: The cause and treatment. Pediatr Int 2012;54(6):929-31.

8. Blejer B, Debnath I, O’Connel B, Vandergrift III A, Palmer J, Schlosser R. Preliminary Study on the Stability of Beta-2 Transferrin in Extracorporeal Cerebrospinal Fluid. Otolaryngol Head Neck Surg 2011;144 1:101-3.

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Fístula subaracnoidea pleural secundaria a resección de ganglioneuroblastoma paravertebral izquierdo toracoretroperitoneal: reporte de un caso

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